Сиршак Дута

Отделение по отоларингология, R.G. Kar Medical College & Hospital, 1, Khudiram Bose Sarani, Калкута, 700004 Западна Бенгалия, Индия

3/1, Bose Para Lane, Hooghly, Baidyabati, 712222 Индия

Каустув Дас Бисвас

Отделение по отоларингология, R.G. Kar Medical College & Hospital, 1, Khudiram Bose Sarani, Калкута, 700004 Западна Бенгалия, Индия

369/1, Avishikta-1, Purbachal, Kalitala Road, Kolkata, 700078 Индия

Ankur Mukherjee

Отделение по отоларингология, R.G. Медицински колеж и болница Кар, стая No 07, K.B Hostel; 1, Khudiram Bose Sarani, Колката, 700004 Западна Бенгалия Индия

Асимжибан Басу

Отделение по отоларингология, R.G. Kar Medical College & Hospital, 1, Khudiram Bose Sarani, Калкута, 700004 Западна Бенгалия, Индия

402, Sitalchhaya Apartment, VIP Road, Колката, 700159 Индия

Саумик Дас

Отделение по отоларингология, N.R.S. Медицински колеж, Калкута, Индия

CE 166, сектор 1, Солт Лейк Сити, Калкута, 700064 Индия

Индранил Сен

Отделение по отоларингология, R.G. Kar Medical College & Hospital, 1, Khudiram Bose Sarani, Калкута, 700004 Западна Бенгалия, Индия

55/2, Desbandhu Road (East), Колката, 700035 Индия

Раманудж Синха

Отделение по отоларингология, R.G. Kar Medical College & Hospital, 1, Khudiram Bose Sarani, Калкута, 700004 Западна Бенгалия, Индия

4A, 2/1, Purbachal, Солт Лейк, Калкута, 700091 Индия

Резюме

Въведение

Дисфагията е често срещан симптом в отоларингологичните клиники по целия свят. Има различни етиологии за този симптом, сред които анатомичното стесняване на лумена на хранопровода е най-важно. Стесняването може да се дължи на тумори, абсцеси и др., Произхождащи от самия хранопровод или от околната среда. Дифузната идиопатична скелетна хиперостоза (DISH), включваща шийния отдел на гръбначния стълб, е рядка причина, отговорна за този тревожен симптом. Forestier и Rotes-Querol през 1950 г. за първи път описват състоянието и разделят заболяването от дискартоза и анкилозираща спондилоза [1]. След името на пионера състоянието се нарича още болест на Forestier. Поради рядкостта има само няколко съобщения за случаи и поредици от това състояние и няма проучване в английската литература след задълбочено търсене. В настоящото проучване ние съобщаваме за три случая на болест на Forestier, представени в амбулаторния отдел на Медицинския колеж и болница R.G.Kar, Колката, Индия през последните 10 години. В настоящото проучване се полагат и усилия за систематичен преглед на демографските данни и тенденцията за разследване и лечение на състоянието, отчетено в различни доклади за случаи и серия до датата чрез World Wide Web Search (WWWS).

Материали и методи

Отчитат се три случая на болест на Форестие с главно оплакване от дисфагия. Докладите за всички случаи на DISH или болест на Forestier, представящи се с дисфагия, публикувани в английската литература, са взети за систематичен преглед чрез WWWS. Информация за болестта Forestier се получава чрез заглавие на тема или списание, съкращение на заглавието, NML ID и по име на автори, индексирано в PubMed и Google search. Използвахме „болест на Forestier“, „DISH“ и „дисфагия“ като ключови думи за търсене в мрежата. Литературата включва пълни статии и резюмета, достъпни на PubMed и сайта на Google.

Доклади за случаи

Дело едно

поради

Бариев рентгенов лъч в страничен изглед, показващ дефект на пълнене поради изявени остеофити в прешлени C5 – C7

Тъй като няма друга етиология на дисфагия и рентгеновата снимка на бариевата лястовица е внушаваща, причината за неговия симптом се счита за болестта на Forestier, засягаща шийните прешлени. Посъветвахме пациента да промени хранителния режим на полутвърда диета с високо съдържание на протеини, да приема малки и чести хранения и да приема много вода на уста. Препоръчва се също перорално добавяне на желязо и прокинетично лекарство (Mosapride). След 3 месеца пациентът възвърна 3 килограма тегло и се сблъска с по-малко дискомфорт по време на обезкосмяване, докато приема полутвърдо хранене. Предвид подобрението с консервативни мерки и медицинския проблем на пациента, не сме планирали хирургично лечение. След 1 година пациентът води почти нормален живот с променен хранителен режим и телесното му тегло е 67 кг.

Дело две

82-годишна дама беше насочена към нашето амбулаторно отделение от областна болница с оплакване от болка в шията за 6 години и затруднено преглъщане на твърда храна през последните 4 години. Рентгенова снимка на шийния отдел на гръбначния стълб е направена по-рано, преди развитие на дисфагия, която според пациента е била цервикална спондилоза, тъй като плочата е била загубена. Тя е била лекувана от ортопедичен хирург с аналгетици и упражнения за врата. Впоследствие тя развива дисфагия и е лекувана с прокинетично лекарство и инхибитор на протонната помпа за дълго време с не особено подобрение. По време на представянето хранителният статус на пациента беше лош, теглото й беше само 42 кг, тя беше бледа и кахектична. Локалният УНГ преглед и системният преглед бяха нормални. Направихме гъвкава езофагоскопия, която беше нормална. На рентгеновите лъчи на хранопровода на бариевата гълтачка имаше предни костни проекции от шести и седми шийни прешлени със стесняване на лумена на хранопровода. Нивото на хемоглобина е 5,9 g%, а останалата част от кръвната картина е в норма. Пациентът не е бил диабетик и не са открити други аномалии при рутинни изследвания.

Приехме пациентката, поставихме я на хранене с назогастрална сонда и три единици цяла кръв бяха преляти за 3 дни. Използвахме протеинова добавка на прах и други течности с висока хранителна стойност през назогастралната сонда. След 2 седмици назогастралната сонда беше изтеглена и дамата бе посъветвана да приема течна диета през устата, а след още една седмица й бе препоръчано да приема полутвърда, но високо протеинова храна през устата. Изписахме пациента със съвет да приема полутвърда храна в малки количества и на чести интервали, заедно с таблетки мозаприд и орално желязо. След 3 месеца теглото й беше 50 kg с 10,2 g% ниво на хемоглобин и се сблъска със значително по-малко трудности при приемането на храна според нашия съвет. На това посещение спряхме и двете й лекарства и посъветвахме само да продължим модифицирания хранителен навик. След 6 месеца теглото й беше 53 кг и беше доста доволна от полутвърдата си храна, тъй като не й създаваше много стрес по време на преглъщане.

Дело трето

Резултати и дискусия

Три случая на болест на Forestier, проявяваща се с дисфагия, бяха идентифицирани в нашия институт от януари 2001 г. до декември 2010 г. и бяха докладвани. Това доказва рядкостта на състоянието. В WWWS са открити само 73 случая, публикувани от 1973 до 2010 г. в различни английски литератури.

Повечето случаи са съобщени от средиземноморския регион и страните от Източна Европа, най-вече от Турция (16 случая) [2–9] и Италия (13 случая) [10, 11]. Съобщавани са по седем случая от Германия [12–14] и САЩ [15–17]. Отчетени са по пет случая от Обединеното кралство [18–22] и Чили [23]. Съобщени са осем случая от източна Азия, по четири от Япония и Корея [24–29]. Два случая са от Холандия [30]. Сингапур, Индия, Франция, Австрия, Тайван, Австралия, Иран, Саудитска Арабия, Пуерто Рико и Гърция добавиха по един случай в списъка [31–40]. Този модел на географско разпределение е изобразен на фиг. 2. Този модел на разпределение може да се дължи на неразпознаване на състоянието или на отчитане.

Географско разпределение на случаите на болест на Forestier, проявяваща се с дисфагия

Сред 73-те случая само 11 са жени, а останалите 62 са мъже (М: Ж 5.64: 1). Болестта засяга предимно възрастни индивиди (29 случая/39,73% през седмото десетилетие, 23/31,5% през осмото десетилетие или повече, 17 случая/23,29% през шестото десетилетие и само 4 случая/5,48% са били преди шестото десетилетие) . Сред нашите случаи двама са пациенти от мъжки пол, а другият е от женски пол. Един от нашите случаи беше през седмото десетилетие, а останалите два бяха от осмото десетилетие или по-горе. Нашите открития относно възрастта и пола потвърждават резултата от събраните данни. Уникален случай е докладван от Турция от Ílbay et al. [6] където 11-годишно дете страда от това състояние. Това е най-ниската установена честота на възрастта, може да се счита за изключение, тъй като не са открити други случаи на случаи при млади индивиди, а следващата минимална възраст в литературата е 48 години [12].

В повечето случаи продължителността на проблема е била значително дълга, 42 случая (57,53%) са представени след 1 година от започване на тяхната дисфагия, 10 случая (13,7%) между 6 месеца и 1 година, 17 случая (23,29%) в рамките на 6 месеца, но повече от 1 месец и само 4 случая (5,48%), представени с кратка продължителност на симптома по-малко от 1 месец. Всички наши пациенти се представиха след 1 година от началото на техните симптоми, потвърждавайки резултата от търсенето. Това означава, че дисфагията, дължаща се на болестта на Forestier, обикновено има прогресиращ характер и острата форма е много рядка. В началната фаза пациентът може да успее да погълне храна с някои допълнителни усилия и обикновено търси съвет от лекар, когато проблемът стане труден за справяне.

Повечето от съобщените случаи са разследвани с обикновена рентгенова снимка на шията в страничен изглед (57 случая/78,09%) и рентгенова снимка на бариева лястовица (50 случая/68,49%). КТ и ЯМР са направени съответно в 29 (39,73%) и 16 случая (21,92%). Горната ендоскопия на G.I е направена в 26 случая (35,62%) и 8 пациенти (10,96%) са изследвани с видео флуороскопия. В нашата серия е направена рентгенова снимка с поглъщане на барий и на трите пациенти, което заключи диагнозата. При един пациент е направена рентгенова снимка на обикновена шийка като основна стъпка, а при друг е направена гъвкава езофагоскопия.

Според събрания доклад от литературата състоянието засяга предимно долните шийни прешлени, особено C3-C6 региона и често включва множество прешлени. Максимално не. от случаите, свързани с прешлени С4 и С5. Постепенно по-малък брой случаи засягат както прешлени на горното, така и на долното ниво (фиг. 3). Изключителен случай, докладван от Underberg-Davis и Levine [17], където гигантски остеофит на ниво T9 – T10 причинява остра дисфагия при 76-годишен мъж.

Линейна диаграма, изобразяваща не. на случаите, засягащи различно ниво на прешлените

Заключение

DISH е необичайна причина за дисфагия, която засяга най-вече възрастни индивиди и с мъжки превес. Състоянието се отчита максимално от страните около Средиземно море до момента. Долните шийни прешлени са най-вече засегнати. Болестта обикновено се проявява с дълъг курс, често с някои други свързани симптоми като болка в шията, намалена подвижност на шията, промяна на гласа, стридор или дори усложнения, свързани с аспирацията. Основен и окончателен начин на лечение е хирургичното отстраняване на остеофитите. Ако операцията е противопоказана, може да се посъветва промяна на хранителния навик и тренировка за преглъщане и може да бъде от полза за поддържане на хранителните нужди. Нашата поредица потвърждава консенсуса относно профила на пациента и нивото на засегнатите прешлени. Но никой от нашите пациенти не е лекуван хирургично, тъй като общото им състояние или медицински проблеми не позволяват, но промяната на хранителния навик и обучението по преглъщане е плодотворна във всички случаи.

Конфликт на интереси

Авторите декларират наличие на конфликт на интереси.