Гиридхар Гунтреди, д-р, FAAP
Swayam P Nirujogi, MD, MBA
Линда М Блум, доктор по медицина, FAAP
Кристофър Валенте, д-р

17-месечно афроамериканско момиче, без значителна минала медицинска история, е доведено в спешното отделение на децата с остро начало на подуване в пода на устата. Каква е диагнозата?

toddler

Случаят

17-месечно афроамериканско момиче, без значителна минала медицинска история, е доведено в спешното детско отделение (PED) с остро начало на подуване в пода на устата. Майката е надежден историк, който отрича всяко скорошно заболяване, треска, пътуване, промяна в приема на храна/нова храна, лекарства или значителни наранявания/травми.

Момичето беше в обичайното си здравословно състояние, когато сутринта майката я остави в детското заведение. След като се прибра вечерта от детските заведения обаче, майката забеляза, че дъщеря й е по-раздразнителна, лигавица и отказва да яде. Майката също така отбеляза яркочервено оток под езика на детето (Фигура 1), което предизвика посещението в PED. Майката отрича всякакви видими обриви, нови кожни лезии, кървене, кървави изпражнения, диария или тъмна урина.

Изпит и тестване

На устния изпит бяха забелязани ярки еритематозни, нежни, твърди маси под езика на пациента от двете страни на областта на френула (Фигура 1). От подуването се забелязва леко кървене. Всеки оток беше с размер от 2 до 3 cm и се намираше под езика, изглеждаше твърд, несвиваем и симетричен по размер от двете страни на френулума. Върху подуването се забелязва малко сцапана с кръв слюнка. Повишението и яркочервеният оток под устната лигавица съответстват на отбелязания хематом.

Сублингвалните карункули изглеждаха подути и издигнати. Няма данни за хрипове, стридор или затруднено дишане. При изследване на шията, клиницистите отбелязват малко подуване по средната линия, което е меко, флуктуиращо и нежно на допир, разположено точно зад брадичката (Фигура 2).

Обработката на кръвта показа: брой на белите кръвни клетки (WBC), 12,5; хемоглобин, 12,4 g; аспартатна трансаминаза (AST)/аланин трансаминаза (ALT), 33/15; скорост на утаяване на еритроцитите (ESR), 19 mm/h; пикочна киселина, 1,5 mg/dL; лактат дехидрогеназа (LDH), 304 IU/L; С-реактивен протеин (CRP), 1,04 mg/dL; протромбиново време (PT), 12,8 сек; активиран частичен тромбопластин (aPTT), 34 сек; международно нормализирано съотношение (INR), 1; фибриноген, 407 mg/dL.

Диференциална диагноза

Въз основа на горните резултати възможните диференциални диагнози на отоци в устната кухина в дъното на устата са многобройни (Таблица):

Ангина на Лудвиг е двустранна инфекция на подмандибуларното пространство, включително сублингвално и субмилоиоидно (субмаксиларно) пространство. Характеризира се с мускулна индурация на дъното на устата с издигане на езика, потенциално запушваща дихателните пътища. Ангината на Лудвиг е с до 90% одонтогенен произход. Други причини са перитонзиларен/парафарингеален абсцес, орални разкъсвания и фрактури на долната челюст. Треска, подуване на шията, двустранно подутини на долната челюст и издигане на езика са често срещаният начин на представяне. Най-често срещаните етиологии са аероби, анаероби, алфа-хемолитични стрептококи, Staphylococcus aureus и Bacteroides. Високите дози интравенозно (IV) пеницилин, клиндамицин и метронидазол са най-добрите агенти за инфекция. Усложненията са сепсис, пневмония, асфиксия и дихателна обструкция. 1

Ранула е псевдокиста за задържане на лигавица в дъното на устата. Може да произхожда от травма или запушване на сублингвалните слюнчени жлези, по-рядко могат да бъдат ангажирани подмандибуларни/малки слюнчени жлези. Устните ранули произхождат по-добре от милохиоидния мускул. Интраоралният компонент обикновено има синкав цвят и обикновено е едностранен, въпреки че може да възникне двустранно подуване. Пълното изрязване на псевдокистата със засегнатата слюнна жлеза е свързано с най-малка вероятност за рецидив. 2 Цервикални/потъващи ранули, които проникват през корема на милохиоидния мускул, често създават външно видима маса на шията. Посттравматичната ранула ще съдържа муцин в аспирата. Други начини за лечение са марсупиализацията, криохирургията и ексцизията с въглероден диоксид.

Устната кухина/шията е потенциална цел за много наранявания. Проникващите наранявания, вторични за метални тела/протези/чужди тела/метални куки, могат да бъдат сериозна причина за езиков/сублингвален хематом. Съобщават се малко съобщения за случаи на закачалка на палто, 3 опашки от омар-, 4 орални травми, предизвикани от риболовни куки, водещи до подуване на меките тъкани. Инфектираният сублингвален хематом, вторичен при хирургическа интервенция, се съобщава в литературата като сублингвален оток.

Приблизително 50% до 60% от пациентите с тежка хемофилия (фактор 5

Сублингвалният хематом е рядко усложнение на прекомерната антикоагулация. Може да имитира ангина на Лудвиг, често наричана псевдо-феномен на Лудвиг. Острото начало на възпалено гърло, подуване в дъното на устата, лигавене, стридор в покой и затруднения при говорене при пациент на перорален варфарин категорично предполага сублингвален/субмандибуларен хематом. Липсата на признаци на целулит и нормални възпалителни маркери с повишен PT/INR предполагат за индуциран от варфарин хематом. Сублингвалните хематоми обикновено се развиват бързо и се простират отзад, за да обхванат надглотния ларинкс. Аномалията на коагулацията може да бъде ефективно коригирана с прясно замразена плазма, IV витамин К и концентрати на протромбинов комплекс. 6 Съобщава се за остър езиков/сублингвален хематом, вторичен при употребата на антипсихотичен халоперидол. Острата дистонична реакция, включваща главата и шията, може да доведе до орална травма и остър сублингвален хематом.

Дермоидните кисти на дъното на устата са редки лезии, причинени от заклещване на зародишен епител по време на затварянето на долночелюстната и хиоидната бранхиална арка. Хистологичните разновидности са: епидермоид, ако епидермисът покрива кистата; дермоиден, ако съществуват кожни приложения; и тератоид, производни на 3 зародишни слоя. Дермоидната киста обикновено се представя като гладка, тестена, лобуларна, свиваема кистозна маса на пода на устата. Луменът на кистата е изпълнен със смес от дескваматиран кератин и себум. 7 Пълното хирургично изрязване на лезията, използвайки интраорален или екстраорален подход, е най-доброто лечение при избора. Ядрено-магнитен резонанс (MRI) на шията при този пациент показва маса с висока интензивност върху претеглените с Т2 изображения на дермоидна киста.

Тератомите са изключително редки тумори в областта на главата и шията. Новородените тератоми се появяват при около 1: 20 000 до 1: 40 000 живородени. Повечето вродени тератоми са зрели или незрели, но те могат да се повторят като злокачествен тератом след първоначална операция. 8 Тератомите са тумори, съдържащи компоненти на всичките 3 ембриологични зародишни слоя, произхождащи от мултипотентни зародишни клетки. Честотата на злокачественост на сакрококцигеален тератом при новородени е приблизително 10% и достига 100% на възраст 3 години. Злокачествената трансформация на тератома се документира чрез бърз растеж след изрязване със значително повишени нива на алфа-фетопротеин (AFP). Тя може да бъде излекувана с мултиагентна химиотерапия заедно с пълна резекция. Остатъчният злокачествен компонент може да бъде наблюдаван чрез серийни измервания на AFP и пълната резекция се осигурява от спада на AFP до нормално след прекратяване на химиотерапията. 8

Чуждите тела са необичайна причина за бавно нарастващата маса в пода на устата. Рибни кости, метални куки, счупени фрагменти на зъбите, части от протези, капачки на писалки, 9 и гранули с въздушна пушка рядко се диагностицират и могат да се представят с бавно нарастваща маса в устната кухина. След първоначалното нараняване отворената рана на пода на устата може да действа като механизъм на възвратния клапан, който води до пневматоцеле, водещо до бавен растеж.

Физическото насилие при кърмачета и деца е рядка причина за сублингвален хематом. Най-честите наранявания са разкъсвания на езиковия улей и отворени рани на дъното на устата, гингивата и небцето. 10 Метафизарни фрактури на кости, фрактури на ребра, различни кожни натъртвания и кръвоизливи в ретината са други клинични находки от малтретиране на деца. Кървещи диатези, несъвършена остеогенеза, cutis laxa и синдром на Ehlers-Danlos трябва да бъдат изключени преди диагностицирането на насилие над деца.

Болничен курс

Въз основа на клиничната история на пациента, физикалния преглед и остротата на предлежанието, клиницистите подозираха травматично подуване на пода на устата, вероятно остър оток на сублингвални/субмандибуларни слюнчени жлези, като най-честата възможна етиология. Момичето беше прието на педиатричния етаж за внимателно проследяване на отока, работата на дишането и приема през устата и внимателно наблюдение за всяко остро влошаване на стридора и десатурациите. За допълнителни препоръки и управление бяха консултирани орална хирургия и отоларингология.

При повторен преглед след няколко часа клиницистите забелязаха, че цветът на отока се променя на тъмно лилав (Фигура 3). Въз основа на остротата на предлежанието, промяна на цвета на хематома, леко кървене от отока и остър нежен флуктуатен оток, в този случай те силно подозираха орална травма. Тъй като майката отрече някаква значителна травма, те общуваха с персонала на детския център за допълнителни разяснения и се интересуваха за всяка възможна травма на устната кухина/падане/значителна травма по време на престоя на детето в детските заведения. Персоналът потвърди, че момичето е паднало с играчка (Фигура 4) в устата/врата си, докато е тичала в детската градина.

Екипът по орална хирургия потвърди окончателната диагноза като двустранен сублингвален хематом, вторичен след орална травма. Отоците в устната кухина обикновено представляват натрупани сублингвални слюнчени жлези с кръв/хематом.

Пациентът е бил внимателно наблюдаван за влошаване на размера на подуване и развитие на стридор и лигавене. Грижите продължават с топли компресии и мека, течна диета, както се понася. Тя остана стабилна в стайния въздух със стабилни жизнени показатели.

Изход на пациента

Пациентът беше изписан в стабилно състояние с инструкции за топли компресии и инструкции за последващо проследяване с орална хирургия амбулаторно. Тя беше видяна след 1 седмица и нейните орални отоци бяха напълно разрешени, без да са докладвани остатъчни усложнения или нежелани събития.

Препратки:

1. Srirompolong S, Art-Smart T. Ангина на Лудвиг: клиничен преглед. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2003; 26097): 401-403.

2. Zhao YF, Jia J, Jia Y: Усложнения, свързани с хирургично лечение на ранули. J Орален максилофак Surg. 2005; 63 (1): 51-54.

3. Cheng J, Kleinberger A, Dunham B, Woo P. Не закачайте палтото си тук. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2012; 76 (5): 750-751.

4. Kausar H, Gilani JM, Khan OA. Няма повече Doritos и опашки от омари: доклад за случай на животозастрашаващ сублингвален хематом. Del Med J. 2009; 81 (7): 255-258.

5. Spindler T, Mc Goldrick N, McMahon J, Campbell Tait R. Спонтанен сублингвален хематом при придобита хемофилия: доклад за случая. Br J. Oral Maxillofac Surg. 2017; 55 (4): e17-e18.

6. Lim M, Chaudhari M, Devesa PM, Waddell A, Gupta D. Управление на запушване на горните дихателни пътища, вторично на терапията с варфарин: консервативният подход. J Laryngol Otol. 2006; 120 (2): e12.

7. Лима SM младши, Chrcanovic BR, de Paula AM, Freire-Maia B, Souza LN. Дермоидна киста на дъното на устата. ScientificWorldJournal. 2003; 3: 156-162.

8. Ueno S, Hirakawa H, Matsuda H, et al. Случай на неонатален зрял тератом, трансформиран в злокачествено заболяване на шията, простираща се до дъното на устата. Tokai J Exp Clin Med. 2009; 34 (4): 130-134.

9. Uguz MZ, Kazikdas KC, Erdogan N, Aydogdu V. Необичайно чуждо тяло в пода на устата, представящо се като постепенно нарастваща маса. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2005; 262 (10): 875-877.

10. Kudek MR, Knox BL. Сублингвален хематом: кога да се подозира малтретиране на деца. Clin Pediatr (Phila). 2014; 53 (8): 809-812.