Дариуш Ваничек

1 Катедра по пропедевтична хирургия, Клиничен отдел по обща, колоректална и травматологична хирургия, Медицински университет в Силезия, Катовице, Полша

синдром

Jerzy Rdes

2 Катедра по здравна икономика, Медицински университет в Силезия, Катовице, Полша

Марек К. Рудзки

1 Катедра по пропедевтична хирургия, Клиничен отдел по обща, колоректална и травматологична хирургия, Медицински университет в Силезия, Катовице, Полша

Jerzy Piecuch

3 Катедра и катедра по обща и бариатрична хирургия и спешна медицина, Медицински университет в Силезия, Катовице, Полша

Нина Рубич

4 Отделение по обща и стомашно-чревна хирургия, Градска болница № 1, Битом, Полша

Jerzy Arendt

4 Отделение по обща и стомашно-чревна хирургия, Градска болница № 1, Битом, Полша

Резюме

Синдромът на солитарна ректална язва (SRUS) е хронично, многообразно, нераково разстройство на ректума, чиято окончателна диагноза се основава на хистопатологични критерии. Това разстройство често е придружено от латентна проктоптоза. Представяме пациент, който (през 1996 г.) е първият случай, при който плазмената коагулация на аргон (APC) се използва за лечение на SRUS. През 2004–2005 г. същата пациентка е претърпяла 15 APC сесии (на месечни интервали) с пълно възстановяване от SRUS, въпреки че е била лекувана неуспешно в продължение на 17 години преди това. Шестгодишното наблюдение не показва никакъв рецидив. Локалната терапия с APC изглежда е важна алтернатива при лечението на SRUS без пролапс на ректума и може да се превърне в основен метод за лечение на кървене при SRUS.

Въведение

Солитарен синдром на ректална язва (SRUS) е хронично, нераково заболяване на ректума, протичащо под формата на язва, полип или плоска лезия. При диагностиката на SRUS трябва да се вземат предвид клиничните симптоми и хода на заболяването, допълнени от резултатите от дефекография, аноректална манометрия и ендоскопски биопсии. Окончателната диагноза се поставя въз основа на хистопатологични критерии. Често се придружава от очевидна или латентна проктопрозия и в подобни случаи терапевтичните възможности и прогнозата са малко по-добри.

SURS е рядко заболяване, с приблизителна честота 1-3,6 случая/100 000 души. В повечето наблюдения разликите между половете са незначителни, но се съобщава при малко по-висок дял от жените. Въпреки че са регистрирани случаи при деца и възрастни хора, заболяването се проявява най-вече през третото десетилетие от живота на мъжете и през четвъртото десетилетие сред жените [1–4].

Диагнозата на SRUS обикновено е късно, главно поради често срещания асимптоматичен начален ход [1, 2, 5]. По-късните симптоми са същите като при други - по-чести - нарушения на аноректума и често се игнорират. Лечението на SRUS е трудно и включва разнообразни стратегии, като се започне от консервативни методи до различни хирургични техники. Въпреки многобройни статии за SRUS и относително голям интерес към заболяването, патогенезата все още не е известна точно и не е установено ефективно лечение на синдром на единична ректална язва.

Целта на изследването е да представи ефективно лечение на синдром на единична ректална язва без проктоптоза с новаторското използване на аргонова плазмена коагулация (APC).

Доклад за случая

Жена, 62-годишна пациентка (в момента на 79 години) е приета през 1994 г. в университетското отделение по обща хирургия и гастроентерология в Битом, Силезски медицински университет за диагностика и лечение на ректална язва.

Интервюто и документите показват, че от 1988 г. насам пациентът е имал нарушения под формата на идиопатични, остри болки в стомаха, в областта на ануса и ректума и диария, редуващи се със запек, слуз и кръв в изпражненията и намалена телесна маса. Колоноскопията (извършена в друга болница) на 10 см от ануса показа наличие на язва на ректума. Хистопатологията на образец е както следва: Adenocarcinoma beneffendatum exulceratum. В резултат на това през 1989 г. на пациента е извършена проучвателна лапаротомия, която не показва патологични промени в коремната кухина. Впоследствие пациентът използва консервативно лечение под формата на диета. Тя се чувствала доста добре и не съобщавала за сериозна болка или запек.

През 1992 г. обаче болката се появи отново. Пациентът все още е бил лекуван чрез консерваторна терапия плюс сулфасалазинови и неомицинови клизми, както и контролни колоноскопии с проби, взети за хистопатологични изследвания. Въпреки това, всеки път, когато се показва наличието на ректална улцерация, покрита с фиброма с малки полипни лезии по краищата, първичната диагноза на неопластична промяна никога повече не е потвърдена. През годините 1992–1994 г. са направени седем колоноскопии, които не показват значителни макроскопични промени и промени в размера на язвата.

Освен проучвателна лапаротомия, направена през 1989 г., тя е направила и апендектомия през 1957 г. и хистеректомия с перинеопластика през 1983 г. По това време диагнозата е била следната: Uterus myomatosus. Ruptura perinei закоравял. Резултатите от хистопатологията бяха, както следва: цервицит хроника, хиперплазия полипоза ендометрии, цистис лутеика хеморагика, салпингит. През 1993 г. тя е получила доброкачествен исхемичен мозъчен инсулт.

Майката на пациента е починала поради рак на дебелото черво.

През март 1996 г. пациентът е приет в болница поради рецидив на болка и значително кървене от ануса. Колоноскопията показа наличие на голяма язва, заобиколена от претоварена лигавица, покрита със съсиреци до сигмоидно-ректалния завой. Извършена е хирургичната процедура на трансверзостомия, като се изключи променената част на ректума от пасажа, а в следоперативния период се прилага локално лечение на язва с хидрокортизонови клизми. Последващите ретроскопии и колоноскопии показват бавна регресия на лезиите.

Колоноскопията, направена на 15 юли 1996 г., показа, че язвата е намаляла със 70% в сравнение с март 1996 г. Изследването от май 1997 г. потвърждава липсата на язва, така че е взето решение за премахване на трансверзостомия.

През март 1998 г., което е 10 месеца след реконструкцията на непрекъснатостта на храносмилателния канал, пациентът е приет отново в болницата поради ректално кървене. Колоноскопията показа неравномерна язва с кървене, претоварени ръбове в ректума на предната стена. Резултатът от хистопатологията (50891) разкри ulceratio chronica.

През следващите 5 години се правят контролни колоноскопии с проби от улцерации за хистопатологични тестове всяка година и те потвърждават по-ранната диагноза ulceratio recti chronica - улцерация с малки полипни лезии по периметъра, със среден размер 2 cm × 3 cm. По това време пациентката не страдаше от болка, но периодично имаше леко кървене от ректума. Пациентът е бил на диета с високо съдържание на фибри.

През 2003 г., без да се увеличават никакви симптоми, язвата се увеличи до размера на 3 cm × 4 cm. Хистопатологията (63830) показва ulceratio chornica. През юли 2003 г. беше направена фотодинамична колоноскопия в Центъра за диагностика и лазерна терапия. Резултатите бяха както следва: в бяла светлина - седнал полип с диаметър 4–5 mm с непроменена лигавица във възходящото дебело черво, видима 7-сантиметрова, плоска, неправилна язва, покрита с фибрин с не-циркулационни ръбове в ректума. При флуоресцентна светлина - улцерационни ръбове локално от дифузна червеникава флуоресценция (задръствания), на 1 см дистално от язвеното неправилно кафяво флуоресцентно поле. Резултатите от хистопатологията (330858-861) са, както следва: 1. улцерационен ръб - повърхностни фрагменти на лигавицата с характеристиките на възпаление chronica non activa. Епителна синусова дисплазия; 2. проби от улцерация - повърхностни фрагменти на лигавицата. Епител без дисплазия; 3. възходящ полип на дебелото черво - tela adenomatis tubularis I °. Дисплазия епители жлезиста LG. Плодовити възпалителни инфилтрации, главно еозинофилия.

През януари 2003 г. на пациента беше предложена аргонова терапия в нашата болница. Пациентът е страдал от захарен диабет, артериална хипертония, исхемична болест на сърцето, обща атеросклероза, дегенерация на L-S гръбначни стави, леви тазобедрени и коленни стави, холецистолитиаза и варици на долните крайници. Пациентът е претърпял исхемичен мозъчен инсулт с лека пареза отляво и без изразени симптоми на дефект на ЦНС. Индекс на глезена/ръката (A/A) 0.7.

На пациента беше предложен метод с използване на аргонов лъч от EMED, който досега даваше обещаващи резултати от лечението; препоръките на Stoppino et al. [6] също бяха взети под внимание. Методът на локално приложение беше модифициран чрез удължаване на периодите между коагулацията на аргон и целта беше пълно заздравяване на язвата. Петнадесет APC сесии бяха направени на месечни интервали, спирайки язвеното кървене след втората сесия и намалявайки постоянно обширната улцерация и вследствие на това се получи пълно възстановяване от SRUS след 20-месечно лечение. Препоръчани са допълнителни прегледи в хирургична клиника.

Пациентът все още е под хирургично наблюдение. В момента наблюдението продължава 6 години, без рецидив. Последната колоноскопия е извършена на 10 август 2010 г., по време на която колоноскопът е поставен в цекума. Наблюденията бяха както следва: областта на ануса с интертриго; червата с многобройни остри огъвания на дебелото черво, локално с отпусната стена; в ректума, на 10 см от ануса на предната стена, се вижда макуларно място с диаметър 2,5 см и лигавица по-бледа от околната среда (на мястото на предишна язва) на твърда основа - взети са проби за хистопатология ( в резултат на което са показани повърхностни фрагменти от лигавицата на дебелото черво).

Дискусия

Пациентът забелязва първите симптоми на възраст 56 години, което е по-късно от най-честите случаи на SRUS при жените (обикновено между 40 и 50 години; обаче има широк възрастов диапазон за заболяването: 12–77 години) [1–4]. Етиологията на SRUS, въпреки много изследвания и наблюдения, не е открита. Най-популярната хипотеза твърди, че това е вторично заболяване след ректален пролапс (явен или латентен, лигавичен или пълен пролапс) и е резултат от нарушения на дефекацията. Нарушения на мускулната синергия, свързани с дефекация, се наблюдават при 25–82% от пациентите със SRUS [2]. Sharara et al. [1] изчисляват, че делът на нарушенията на дефекацията при пациентите достига до 75%. Друга хипотеза, свързана с нарушения на дефекацията, насочва вниманието към свръхчувствителността на ректалната лигавица, водеща до непрекъснато усещане за непълна дефекация и прекомерен ректален тенестъм [2]. Предполага се и влиянието на атеросклеротичните промени върху лигавичната исхемия [5], както и нарушения в холинергичните синапси на автономната нервна система, които могат да бъдат свързани с диабетната полиневропатия [7]. Също така се подозира, че SRUS може да бъде вродена малформация от типа хамартома.

Има и други фактори, които се вземат под внимание в патогенезата, като нараняване, причинено от пациент при започване на дефекация с пръст или при използване на ректални клизми, влиянието на лъчетерапията и ефектите на някои лекарства, прилагани за ректума. Възможно е и съжителството на няколко фактора в патогенезата на SRUS. Отличителен елемент, който може да бъде важен за патогенезата на SRUS при този пациент, е атеросклеротичният компонент, деменцията, захарният диабет и временната връзка с перинеопластиката, направена преди 5 години. В този случай SRUS не съществува едновременно с ректален пролапс, което значително ограничава възможностите за лечение, когато консервативното лечение е неефективно. Пациентът е имал захарен диабет, исхемична болест и хипертония. На 62-годишна възраст тя вече е прекарала мозъчен инсулт с очевидна деменция, което затруднява въвеждането на правилна диета и ефективна психотерапия.

Обикновено е много време от първите симптоми до диагнозата (от 3 месеца до 30 години, със средно 5 години) [1]. В нашия случай диагнозата е установена 6 години след първите симптоми. Късната диагноза обикновено е резултат от игнориране на симптоми, характерни за често срещаните аноректални заболявания. Нарушенията обикновено включват наличие на слуз, прясна кръв и/или лигавично-гнойни вещества. Освен това често се наблюдават нарушения на дефекацията, включително проблеми с иницииране на дефекация, болезнени, дълготрайни ректални тенестми, чувство на непълна дефекация и запек [1, 4, 7, 8]. Често е свързано с чести посещения на тоалетната и иницииране на дефекация с пръст. SRUS обикновено е първоначално асимптоматичен. При 26% от пациентите със SRUS единственото доказателство за заболяването е от ендоскопии и рентгенологични изследвания. Някои пациенти със SRUS имат психични, емоционални разстройства или са с умствена изостаналост [1, 2, 7].

Окончателната диагноза SRUS се установява въз основа на хистопатологични критерии. Изследване на проби, взети при ендоскопия, показва промени във всички слоеве на ректалната стена: мускулни, субмукозни и лигавични. Количеството на колагеновите влакна се увеличава във всички тези слоеве. Всеки от тях става по-дебел, особено мускулната мембрана на лигавиците. Лигавичните жлези, които произвеждат излишък от абнормна слуз, могат да бъдат разпределени неправилно в субмукозната мембрана. Освен това има аномалии на капилярните съдове на лигавицата, повърхностни ерозии и ексудати [1, 3, 5, 8].

Лезиите се появяват на около 5–10 cm от анусната пукнатина. Те са с полиморфен характер: улцерации, полипоподобни изменения и плоски промени [3]. Полипните промени доминират в несимптоматична група и язвите винаги изглеждат симптоматични. Изолираните язви представляват само 20% от всички случаи [1]. Типичната язва е плитка, правилна и добре отделена. На дъното на язвата има бяла некротична тъкан, а ръбът й прави пръстен от зачервяване и оток. Диаметърът на язвата варира от 0,5 cm до 4 cm, обикновено е 1–1,5 cm. Макроскопските промени в SRUS се локализират главно на ректалната предна стена и по-рядко на гръбната и страничната стена. Те могат да съставят голяма обиколна площ [1, 4, 5]. Пациентът, докато е бил в симптоматичния период, е имал отделна ректална язва, зачервена кръв, покрита със съсиреци на предната стена. В несимптомния период, както и разязвявания, покрити с фибрин, са наблюдавани малки изменения на полипа.

През 1994 г. се прилага нова неконвенционална терапия с използване на APC, чиято цел е най-вече да спре язвеното кървене. APC е система от безконтактна, еднополюсна коагулация, в която поток от йонизиран газ е енергийният носител. Първоначално се използва в класическата хирургия, а след това, когато използването на гъвкави ендоскопи става обичайно, се използва и при интервенционна ендоскопия за лечение на злокачествени и доброкачествени тумори и съдови малформации на храносмилателния канал и дихателните пътища [9].

За лечение на SRUS използвахме нает демонстративен уред. Както се оказа, терапията имаше положителни ефекти: тя спря кървенето и подобри местното състояние. APC терапията е продължена до момента на спиране на кървенето, но не до пълно възстановяване. Решено е да се приложи консервативно лечение под формата на диета и контролни прегледи. Рецидивът на кървене и болка и значително увеличаване на язвата през 1996 г. ни накара да направим темпорална колостомия, която е краен и много радикален вариант на лечение. Освен това се прилагат хидрокортизонови клизми в следоперативния период. Когато SRUS е придружен от ректален пролапс, целта на лечението е хирургично отстраняване или фиксиране, понякога успоредно с елиминиране на лезията. Най-големият проблем обаче е лечението на пациенти със SRUS без ректален пролапс [2, 4].

Единственото решение, освен изключването на ректума от пасажа, което не е много ефективно и обременено с усложнения, е хирургично отстраняване на лезията. Това е особено трудно, когато язвата е голяма [2, 4]. Съществуват обаче някои доклади, описващи ефективността на фармакотерапията, които предполагат, че местната фармакотерапия в SRUS не дава добри резултати, но няма проспективни проучвания за оценка на този метод. Използвани са различни лекарства под формата на ректални клизми: месалазин, сулфалазин, стероиди, стрептокиназа, сукралфат, антибиотици и фибриново лепило, прилагани локално.

Изключването на ректума от прохода даде очакваните резултати в възстановяването на SRUS и непрекъснатостта на храносмилателния канал беше пресъздадена след една година. Независимо от това, положителният резултат продължи само около 10 месеца. Язвата отново се появи, причинявайки малко кървене под формата на лигавица, леко оцветена с кръв. Няколко терапевтични възможности, положителен опит от 1994 г. и резултатите от изследването на Stoppino et al. [6] насърчава авторите да се върнат към аргоновата терапия, но с различни цели. Методът за локално приложение е модифициран чрез удължаване на периодите между коагулациите на аргон с един месец. Очакванията и целта на лечението също бяха променени - от спиране на кървенето до пълно излекуване на язвата. Направени са петнадесет APC сесии на интервали от един месец, като се получава непрекъснато намаляване на голямата язва и като резултат и пълното възстановяване на пациента с SRUS след 20-месечна терапия. Пациентът е бил под постоянен клиничен контрол и в продължение на 6 години не са установени нарушения или рецидив на SRUS.

Заключения

Плазмената коагулация на аргон е техника, която се използва в хирургията повече от 20 години. Коагулираната повърхност претърпява процеси на повърхностна коагулационна некроза в резултат на бланширане на лигавицата, изпаряване на водата и свиване на тъканите. Това включва само повърхностния слой [6, 9, 10]. APC беше ефективен при спиране на кървенето в нашия случай и в случаите на други автори. Изглежда, че е ефективен и при лечение на синдром на единична ректална язва [6, 10].

APC терапията при лечение на SRUS без пролапс на ректума може да се превърне в ключов метод за лечение на кървене при единични язви и важен метод (основен и допълващ) сред средствата за лечение на SRUS. Временното изключване на ректума от пасажа също може да бъде един от терапевтичните варианти.